Skip to main content

Kollagen colitis som årsag til kronisk diarre hos tiårigt barn

Charlotte Nørkjær Bai1 , Kim Therkelsen2 & Inger Marie Lønborg Friis† 1) Børneafdelingen, Sygehus Vendsyssel, Hjørring, og 2) Medicinsk Afdeling, Sygehus Vendsyssel, Hjørring

30. maj 2011
4 min.


Kollagen colitis (KC) er en sjælden sygdom hos børn. Der er til dato kun beskrevet syv tilfælde i litteraturen [1].

Sygdommen manifesterer sig ved kronisk vandtynd, ublodig diarre og intermitterende mavesmerter. Colonslimhinden er makroskopisk normal, men mikroskopisk er tilstanden karakteriseret ved fortykket subepitelialt kollagen (≥ 10 mikrometer) samt intraepitelial lymfocytose [2, 4].

Her beskrives et tilfælde af KC hos et barn.

Sygehistorie

En tiårig pige blev indlagt efter en måned med slimede, vandtynde diarreer op til 15 gange dagligt. Der var intet blod eller pus i afføringen.

Hun klagede over intermitterende mavesmerter, der forværredes under måltiderne, og hun angav svingende appetit. Der havde ikke været kvalme, opkastning eller vægttab. Barnet havde tidligere været raskt, og der var ingen kendte ekspositioner.

Pigen var disponeret til kronisk inflammatorisk tarmlidelse, da pater havde colitis ulcerosa.

Barnet blev udredt med hæmatologi, infektions-, væske- og levertal samt sænkningsreaktion, transglutaminase-immunglobulin A, orosomukoid, thyroidea- og immunglobulinstatus, der alle var normale. Fæcesundersøgelser for tarmpatogene bakterier, parasitter samt døgnfæces med henblik på volumen- og fedtbestemmelse var upåfaldende.

Biopsier fra rectum- og colonslimhinde viste et mindre område med ganske let breddeøgning af det subepiteliale kollagen (> 10 mikrometer) samt en let øget tæthed af lymfocytter og plasmaceller subepitelialt (Figur 1 ). Der blev derfor rejst mistanke om KC.

Pigen påbegyndte behandling med oral budesonid (Entocort 9 mg/dag) suppleret med HUSK (loppefrøskaller) og loperamid pro necessitae med god effekt på diarrefrekvensen og mavesmerterne efter ca. to ugers behandling. Ved forsøg på nedtrapning i budesoniddosis løbende over fire måneder recidiverede symptomerne hurtigt. Sammenholdt med barnets kronisk inflammatoriske tarmsygdom medførte dette en gentagelse af de parakliniske undersøgelser. Disse var på ny upåfaldende. En ny koloskopi med bioptering bekræftede diagnosen KC.

Behandlingen med oral budesonid (Entocort 9 mg/dag) suppleret med HUSK blev genoptaget, og efter to måneder var barnet i væsentlig bedring. Efterfølgende har der ikke været behov for fast medicinering bortset fra intermitterende loperamidbehandling.

Diskussion

KC ses hyppigst i 5. eller 6. dekade og med en overvægt af kvinder på 7:1 [2, 3]. I en svensk opgørelse blandt voksne patienter blev incidensen bestemt til 4-6 pr. 100.000 indbyggere [2].

Ætiologien er ikke klarlagt, men man har foreslået, at der kunne være en sammenhæng med autoimmunitet, idet autoimmun sygdom er fundet i op til 40% af tilfældene i voksenpopulationen [4]. Herudover har der været rejst mistanke om, at fibroblastdysfunktion eller et luminalt agens i form af bakterier eller enterotoksin kan spille en rolle for patogenesen [1, 2, 4]. KC er hos børn fundet at være associeret med cøliaki, morbus Crohn, juvenil sklerodermi, eosinofil gastritis og infektion med den tarmpatogene bakterie Aeromonas hydrophilia [3, 4].

Oftest ses en pludselig debut af symptomerne, hvorfor sygdommen kan forveksles med infektiøst udløst gastroenteritis.

Patienterne findes ikke at være kronisk medtagne, ej heller vækstretarderede eller anæmiske, som det hyppigt ses ved kronisk inflammatorisk tarmsygdom. Der er oftest normal biokemi samt negative fæcesundersøgelser.

Førstevalgspræparatet er budesonid til korttidsterapi [2], der også har vist god effekt hos enkelte børn, inklusive hos vores patient [1]. Der er dog en høj risiko for recidiv få uger efter seponering af behandlingen (60-80% af tilfældene), og risikoen er særligt høj hos yngre patienter [5]. Der er i nyere dobbeltblindede undersøgelser af voksne patienter set god effekt af lavere vedligeholdelsesdosis af budesonid. Behandlingsniveauet bør dog individualiseres under hensyntagen til symptomatologi og bivirkningsprofil [2, 5]. Behandling med bismuth, loperamid, sulfasalazin, prednisolon, antibiotika samt diæt har også været forsøgt med svingende effekt [2, 4].

Generelt er langtidsprognosen god. Alvorlige komplikationer er sjældne, og der er ikke fundet højere mortalitet end i baggrundsbefolkningen [2].

Da de histologiske forandringer kan være spredt i colon, anbefales fuld koloskopi med multiple biopsier fra alle regioner for at fastslå diagnosen.

KC er en sjælden tilstand hos børn, men den bør haves in mente hos patienter med vedvarende ublodig diarre og mavesmerter, hvor der foreligger normal biokemi og fæcesundersøgelse samt makroskopisk normal endoskopi.


Charlotte Nørkjær Bai , Blegdalsparken 21, st. th., 9000 Aalborg. E-mail: charlottebai78@yahoo.dk

Antaget: 15. juli 2010

Først på nettet: 20. september 2010

Interessekonflikter: ingen

Taksigelse: Tak for foto til overlæge Morten Johansen , Patologisk Institut, Sygehus Vendsyssel, Hjørring.



Summary

Summary Collagenous colitis caused chronic diarrhoea in ten-year-old child Ugeskr Læger 2011;173(22):1577-1578 Collagenous colitis (CC) is a rare condition in children with less than seven previously reported cases. The clinical manifestations are chronic or recurrent non-bloody watery diarrhoea and abdominal pain. CC is characterized by a macroscopically normal colonic mucosa, but microscopically by a thickening of the subepithelial collagen layer and intraepithelial lymphocyte infiltration. We report a case of a ten-year-old girl in whom colonoscopy with biopsies showed signs of CC. The child responded well to treatment with oral budesonide.

Referencer

  1. Vanderhoof JA, Goble K, Young RJ. Collagenous colitis in a 4-year-old child: response to budesonide. JPGN 2010;50:688-90.
  2. Nyhlin N, Bohr J, Eriksson S et al. Systematic review: microscopic colitis. Aliment Pharmacol Ther 2006;23:1525-34.
  3. Benchimol EI, Kirsch R, Viero S et al. Collagenous colitis and eosinophilic gastritis in a 4-year old girl: a case report and review of the literature. Acta Pædiatrica 2007;96:1365-7.
  4. Camarero C, Leon F, Colino E et al. Collagenous colitis in children: clinicopathologic, microbiologic, and immunologic features. J Pediatr Gastroenterol Nutr 2003;37:508-13.
  5. Bonderup OK, Hansen JB, Teglbjaerg PS et al. Longterm budesonide treatment of collagenous colitis: a randomised, double-blinded, placebo-controlled trial. Gut 2009;58:68-72