Identisk forløb af perianal absces hos nyfødte enæggede tvillinger

Perianale abscesser (PA) er relativt almindeligt forekommende hos børn og er hos småbørn under to år sjældent associeret til underliggende sygdom. Der er beskrevet en prævalens på 0,5-4,3% blandt spædbørn. Såvel ætiologi som behandling er omdiskuteret og adskiller sig fra PA hos voksne på flere områder. Følgende forhold tyder på en kongenit årsag til PA hos børn [1]: 1) forekommer oftest inden for det første leveår med peak inden for de første tre levemåneder, 2) der er en overrepræsentation af drenge på over 90% i de fleste studier, 3) prædilektionsstederne er klokken 3 og 9, 4) der er fund af abnorme morgagnikrypter, og 5) der er fund af abnormt epitel ved analfistler (AF), som hos børn har en kausal årsagssammenhæng med PA.

PA hos børn ses som en øm, rød, fast hævelse i huden. Systemiske infektionstegn er sjældent til stede. Hos småbørn under to år er PA sjældent associeret til andre sygdomme, men jo ældre barnet er, des mere bør man være opmærksom på underliggende sygdom, særligt inflammatoriske tarmsygdomme. Differentialdiagnostisk kan hæmangiom eller kimcelletumor overvejes, men disse vil oftest være til stede ved fødslen.

SYGEHISTORIE

To 29 dage gamle enæggede tvillingedrenge fik begge en perianal absces inden for samme levedøgn. Hos tvilling A opdagede forældrene en lille, rød hævelse ved siden af endetarmsåbningen. Han var upåvirket og afebril. Objektivt fandt man en 1-1,5 cm stor, øm, højrød, subkutan absces lokaliseret perianalt klokken 9. Hos tvilling B så forældrene en tilsvarende lille, rød proces ved siden af endetarmsåbningen. Ved indlæggelsen var den vokset i størrelse og blevet hvidlig. Også han var upåvirket og afebril. Objektivt fandt man en 1,5 cm stor, øm, meget rød, subkutan, fluktuerende absces med et hvidt toppunkt
ligeledes lokaliseret perianalt klokken 9. Begge abscesser blev vurderet at være incisionsmodne, og
tvillingerne blev indlagt samme dag til operation i generel anæstesi. Man lagde en radial incision over abscessens toppunkt, og der blev udtømt ca. 1 ml pus, hvorefter kaviteten blev curetteret med en skarpske. Tvillingerne blev udskrevet i velbefindende dagen efter til skylning med bruser efter afføring. Der blev ikke taget blodprøver, podet for bakterier eller planlagt opfølgende kontrol.

Begge tvillinger blev tilset af en pædiater i første levedøgn på mistanke om maldecensus testes og pga. en lille hudfold over crena ani. Hos begge blev det konstateret, at begge testes var i scrotum, dog lidt højt beliggende. Ved crena ani kunne konstateres en lille hudfold, hvor bunden kunne visualiseres hos dem begge.

DISKUSSION

Vi har her beskrevet PA, sammenfaldende i tid og anatomisk lokalisation hos to 29 dage gamle enæggede tvillingedrenge. Macharia et al har i 2010 beskrevet et lignende tilfælde med PA hos to 34 dage gamle dizygote tvillingedrenge [1]. Begge tvillingepar blev behandlet med incision og drænage, de sidste to forudgået af antibiotikabehandling uden effekt.

Behandlingen af PA og AF er kontroversiel, og uanset strategi ses der ofte recidiv og progression af PA til AF. Traditionelt behandles PA med incision og drænage og AF med fistulotomi eller fistulektomi.
I nyere studier har man dog fundet lige så god effekt af konservativ behandling [2]. Effekten af antibiotika i tillæg til konservativ behandling eller som supplement til operation er ikke overbevisende. Antibiotika bør derfor, set i lyset af den aktuelle antibiotikadebat, gemmes til svære tilfælde med f.eks. systemisk eller underliggende sygdom.

I litteraturen er der generel enighed om, at PA hos børn er en kongenit lidelse, men den præcise ætiologi er endnu ikke klarlagt. Fitzgerald et al foreslog en hormonel ubalance in utero med overskud af androgener førende til abnorme analkirtler, hvilket prædisponerer til infektion [3]. Shafer et al var de første til at beskrive fortykket linea dentatis og dybe, abnorme morgagnikrypter, hvori bakterier kan samles og skabe grundlag for kryptitis og dermed PA [4]. Embryologisk kan dette forklares ved en defekt fusionering af kloakmembranen og bagtarmen i syvende uge. Senest har Al-Salem et al påvist malplaceret søjle-, overgangs- og pladeepitel ved AF [5]. De foreslår, at migrerende celler fra sinus urogenitalis eller bagtarmen indfanges under dannelsen af perineum, hvorved anlægget til PA og AF dannes.

PA hos nyfødte tvillinger sammenfaldende i tid og anatomisk lokalisation er nu beskrevet i to tilfælde, hvilket understøtter teorien om en kongenit ætiologi.

Tvillingerne i sygehistorien fik kort efter fødslen konstateret en hudfold ved crena ani samt højtbeliggende testes ved gestationsalder 36 uger + 1 dag. Dette er yderligere interessant, og man kunne spekulere på, om indfangelsen af migrerende celler i forbindelse med den lidt mere omfattende fusionering af genitalfolderne hos drenge også disponerer til maldecensus testes og sakral dimple.

Korrespondance: Tanja Hübertz Horsager, Frydenlunds Alle 67, 2. th., 8210 Aarhus V. E-mail: tanja@dadlnet.dk

Antaget: 27. marts 2015

Publiceret på Ugeskriftet.dk: 20. juli 2015

Interessekonflikter:

Taksigelse: Habib Mir Ghasemi, Center for Planlagt Kirurgi, Regionshospitalet
Silkeborg, takkes for korrekturlæsning og gode råd.