Kirurgisk behandling af præaurikulære fistler

###vp35668-3###

Formål: At vurdere den operative behandling af præaurikulære fistler (PF) foretaget i en 10-årig periode samt at bestemme den postoperative recidivfrekvens og de faktorer, der er ansvarlige herfor.

Materiale og metoder: I alt 43 patienter med 51 præaurikulære fistler opereret i perioden fra 1. august 1990 til 1. august 2000 på øre-, næse-, halsafdeling H, Århus Kommunehospital, blev indkaldt til efterundersøgelse. Treogtredive patienter mødte til undersøgelsen, fire patienter blev interviewet per telefon, og seks patienter indgik i undersøgelsen på baggrund af tilgængelige data fra journalmaterialet.

Resultater: I alt 51 fistler blev opereret. Otte af fistlerne var tidligere forsøgt fjernet andet sted. Af de primært eksstirperede fistler (n=43) recidiverede to (5%). Recidivraten ved reoperation var 63%. Fem fistler blev opereret, mens de var inficerede, tre recidiverede. Syv patienter udviklede postoperativt en absces. Heraf fik seks recidiv af fistlen. Alle fistlerne endte blindt. I alt 94% af histologisvarene viste en fistelgang beklædt med flerlaget pladeepitel. Hos 16 patienter fandtes oplysninger om familiemedlemmer med samme lidelse.

Diskussion: PF er en benign lidelse, der ofte er asymptomatisk, men som kan være til stor gene, såfremt fistlerne inficeres. Behandlingen er kirurgisk eksstirpation. Recidivraten øges, såfremt fistlerne opereres, mens de er inficerede, eller såfremt fistlerne tidligere er forsøgt eksstirperet. Det er vigtigt at kende til lidelsen, således at patienterne ved symptomer kan henvises til en speciallæge.

Præaurikulære fistler (PF) er en medfødt lidelse, der viser sig med en få mm stor fistelåbning foran det ydre øre, oftest ved den ascenderende del af helix. Fistelgangen ender blindt og er beklædt med flerlaget forhornet pladeepitel (1-6). Bredden er præoperativt målt til 2-3 mm vha. ultralyd (5). Længden målt ved sondering varierer mellem 4 mm og 25 mm (4). Lidelsen kan være såvel ensidig som dobbeltsidig.

Incidensen angives som værende mellem 0,2% og 5% med størst hyppighed hos mennesker af afrikansk eller orientalsk afstamning (1, 3, 5, 7, 8). PF ses lige hyppigt hos begge køn med en autosomal dominant arvelighed med inkomplet penetrans (9).

Lidelsen kan forblive asymptomatisk, men intermitterende sekretion er hyppig. Manipulation eller obstruktion af fistelgangen giver basis for infektion med hævelse, rødme og ømhed til følge. Der kan endvidere dannes en absces, der gør incision og drænage nødvendig.

Behandlingen af lidelsen er kirurgisk eksstirpation af fistlen. Har en fistel først været inficeret, vanskeliggøres det kirurgiske indgreb pga. fibrose, og sandsynligheden for recidiv øges.

Formålet med dette arbejde er at vurdere den operative behandling af PF foretaget i en 10-årig periode på øre-næse- halsafdeling H, Århus Kommunehospital, samt bestemme den postoperative recidivfrekvens og de faktorer, der er ansvarlige herfor.

Materiale og metoder

I perioden fra 1. august 1990 til 1. august 2000 blev 43 patienter opereret for PF på øre-næse-halsafdeling H, Århus Kommunehospital; 22 kvinder og 21 mænd. Fistlerne fordelte sig med 44% (19 patienter) venstresidige, 23% (ti patienter) højresidige og 33% (14 patienter) bilaterale fistler.

Aldersvariationen på operationstidspunktet var 10 mdr.-62 år. Gennemsnitsalderen var 20,9 år. Opfølgningsperioden var 4 mdr.-10 år. Gennemsnitlig 4,7 år. Patienterne blev indkaldt skriftligt til efterundersøgelse. En patient var udvandret.

Treogtredive patienter deltog i efterundersøgelsen (Tabel 1 ). Fire blev interviewet per telefon. De resterende seks indgik i undersøgelsen på baggrund af tilgængelige retrospektive data fra journalmaterialet. Alle 43 patienters journaler blev endvidere gennemgået for oplysninger, der var optaget under den forambulante undersøgelse og den postopera- tive kontrol.

Til standardisering af undersøgelsen blev der konstrueret et registreringsskema, som patienterne blev interviewet samt undersøgt efter. Patienterne blev spurgt om 1) symptomernes karakter 2) symptomvarighed 3) abscesser 4) operation for samme tidligere eller efterfølgende 5) andre fistler 6) arvelighed 7) postoperative komplikationer 8) tilfredsheden med det kosmetiske resultat.

Hos de patienter, der blev interviewet per telefon, anvendte vi de objektive data fra de postoperative kontroller.

Årsagerne til patienternes ønske om operation varierede. Den hyppigst angivne grund var sekretion, der af de fleste blev beskrevet som ostelignende og ildelugtende. Nogle af patienterne angav flere grunde (Tabel 2 ). Symptomernes varighed varierede fra få dage til flere år afhængig af, om symptomerne debuterede med absces eller sekretion.

Ingen af patienterne havde fået diagnosticeret andre fistler eller cyster som fx halscyster eller -fistler.

Operationsmetode

Fistlerne var i 47 tilfælde lokaliseret proksimalt for tragus på den ascenderende del af helix (Fig. 1 ). To af fistlerne fandtes lokaliseret retroaurikulært nedadtil, en på selve lobulus og en ved tragus.

I undersøgelsesperioden blev der i alt opereret 51 fistler. Seks af patienterne med bilaterale fistler blev kun opereret på den ene side. Alle patienterne er tilstræbt opereret i en infektionsfri periode. Femogtredive patienter blev opereret i generel anæstesi, de resterende otte patienter i lokalanæstesi. Alle de patienter, der blev opereret for bilaterale fistler, blev opereret i generel anæstesi.

Der blev i alle tilfælde anvendt ovalær incision omkring fistelåbningen med dissektion ned omkring fistelgangen. Ved 37 ud af 51 operationer blev der anvendt injektion af methylenblåt til identifikation af fistelgangen. I flere tilfælde blev der gjort forsøg herpå, men forsøget blev opgivet pga. fibrotiske forandringer efter tidligere operationer. Der er ikke anvendt operationsmikroskop. I to tilfælde er der anvendt sonde.

Resultater

Kirurgiske resultater

Hos de 43 patienter, der indgik i undersøgelsen, blev der i alt diagnosticeret 57 fistler, hvoraf 51 blev opereret, idet seks patienter med bilaterale fistler blev ensidigt opereret.

43 af fistlerne blev eksstirperet primært på afdeling H, Århus Kommunehsopital (Tabel 3 ). De resterende otte fistler blev reoper eret pga. recidiv efter tidligere eksstirpation andet sted.

Elleve af 43 fistler, der var primært eksstirperet på afdeling H, var tidligere incideret pga. absces. Yderligere seks fistler havde forud for operation været inficeret og behandlet med antibiotika.

To af 43 fistler (5%), der var primært eksstirperet på afdeling H recidiverede. Fem af de otte fistler (63%), der blev reopereret pga. recidiv efter eksstirpation andet sted, recidiverede. Den samlede recidivrate var 14%.

Af alle 51 fistler var 16 tidligere incideret pga. absces, fire (25%) af fistlerne recidiverede, heraf var tre tidligere forsøgt eksstirperet andet sted.

Tre patienter blev incideret henholdsvis to, tre og fire gange før sidste reoperation. Ikke overraskende var det de samme patienter, der var mindst tilfredse med det kosmetiske resultat.

Ved fem af operationerne er der i operationsbeskrivelserne beskrevet fund af purulent materiale. Tre (60%) af patienterne blev senere opereret for recidiv, heraf var alle tidligere forsøgt opereret andet sted. Af samtlige syv fistler, der recidiverede, var to opereret i lokalanæstesi.

Alle fistlerne endte blindt uden kommunikation til meatus acusticus externus eller gl. parotis.

Histologi

Ved 46 af 51 fistler forelå histologibeskrivelse. I alt 43 (94%) af histologisvarene viste kongenit fistelgang beklædt med flerlaget pladeepitel. Hos de resterende tre viste svaret uspecifik betændelsesreaktion. Ingen af svarene viste tegn på malignitet.

Tilfredshed

Treogtredive patienter med i alt 39 fistler angav deres tilfredshedsgrad med det kosmetiske resultat på en visuel analogskala fra 0% til 100%. Tilfredshedsgraden varierede fra 50% til 100% med et gennemsnit på 89%. Ikke overraskende var det de patienter, der var opereret flere gange, der angav den laveste tilfredshed med det kosmetiske resultat.

Familiært

Hos 16 (37%) patienter forelå der oplysninger om familiemedlemmer med samme lidelse. Hos syv patienter var dette uoplyst. Maksimalt fandtes tre generationer involveret. Antallet af familiemedlemmer, der var involveret, varierede fra en til seks personer.

Bivirkninger

Hos ingen af patienterne var der bivirkninger i form af nedsat sensibilitet af operationsområdet eller påvirkning af n. facialis.

Ni patienter fik postoperativt infektion i cikatricen, syv udviklede absces inden for fire uger postoperativt, heraf fik seks patienter recidiv af fistlen.

Diskussion

Minutiøs dissektion og total eksstirpation af fistelåbning og fistelgang er en forudsætning for radikalitet. Udvikling af infektion og absces i de første postoperative uger giver mistanke om recidiv. I denne undersøgelse havde alle patienter, der udviklede recidiv, symptomer i form af sekretion og infektion inden for fire uger postoperativt. Dette er tidligere beskrevet (3, 8).

Den højeste recidivrate ses hos patienter, der tidligere er opereret. Ved reoperation er overskueligheden væsentligt nedsat pga. fibrose. Efterlades noget af fistelgangen eller epitel derfra, recidiverer fistlen. De bedste muligheder for at fjerne fistlen helt, uden at den recidiverer, har man, hvis der ikke tidligere er foretaget indgreb på fistlen, samt hvis fistlen ikke er inficeret på operationstidspunktet.

Af de fistler, der tidligere var blevet incideret, recidiverede 25%. Materialet er påvirket af, at tre af fistlerne tidligere var forsøgt fjernet andet sted. Fistlernes længde og kompleksitet og dermed sandsynligheden for recidiv øges for hver infektion (8). I dette materiale recidiverede 60% af de fistler, der var inficeret under indgrebet. Igen gør det sig gældende, at fistlerne tidligere var forsøgt fjernet, men vi har en formodning om, at recidivraten ville være mindre, såfremt fistlerne var blevet opereret i en infektionsfri periode.

Genesen til PF findes på embryologisk niveau. Fra slutningen af tredje fosteruge ses seks brankialbuer på hver side af pharynx. Imellem buerne findes furerne, der eksternt er beklædt med ektoderm, og internt findes lommerne (pouches), der er beklædt med endoderm. Fra den dorsale del af første brankialfure dannes meatus acusticus externus. En teori om dannelsen af PF er, at den resterende del af første brankialfure ikke tilbagedannes (10).

Auriklen udvikles fra seks mesenkymale proliferationer på den dorsale del af første og anden brankialbue fordelt med tre proliferationer på hver bue. En anden teori om fistlernes opståen er, at epitel fra mellemliggende første brankialfure »fanges« og giver basis for en fistel (11).

Begge teorier om fistlernes opståen er, at de opstår fra ektodermalt deriveret væv, hvilket er i god overensstemmelse med de histologiske fund af flerlaget pladeepitel. Adskillige andre har gjort samme fund (1-6).

Ved lidelser, der nedarves autosomalt dominant, forventer man en ligelig fordeling mellem kønnene, hvilket også viser sig i denne undersøgelse, hvor kønsratioen er 1:1. Der er i tidligere undersøgelser beskrevet nedsat penetrans af den autosomale allel, hvorfra lidelsen arves (9). Hos fire patienter i denne undersøgelse, hvor der er positiv familieanamnese, foreligger der oplysninger om, at lidelsen springer en generation over.

Den reelle incidens kendes ikke. Patienterne søger først læge, når der opstår symptomer eller komplikationer, da fistlerne hos mange er asymptomatiske. Ifølge andre forfattere er ca. en tredjedel af patienterne med asymptomatiske fistler ikke klar over, at de har lidelsen (4). Otte af patienterne i denne undersøgelse havde haft sekretion fra deres fistler gennem 15-20 år, før de valgte eller blev klar over, at fistlen kunne fjernes ved operation.

På grund af høje recidivrater har flere forskellige operationsmetoder været anvendt i forsøg på at forbedre resultatet (1, 7, 8, 12). I litteraturen er recidivraterne angivet fra 5% til 42% (3, 4, 6, 7, 12, 13), men ofte baseret på små materialer. Prasad et al (12) angiver en recidivfrekvens på 42% baseret på 12 fistler. Joseph et al (7) fandt derimod recidiv hos 5% af 52 fistler, og Gur et al (13) hos 9% af 165 fistler.

Der er generel enighed om, at man skal tilstræbe operation af ikke-inficerede fistler. Der er endvidere overvejende enighed om brug af methylenblåt (3-6, 7, 8, 12, 13), anvendelse af mikroskop eller forstørrelsesglas (3-4, 6, 7) samt operation i generel anæstesi (6-8). Flere arbejder anbefaler fjernelse af et par mm helixbrusk eller perichondrium, såfremt bunden af fistlen adhærerer hertil (1, 3, 6, 8, 13). Værdien af brug af sonde er derimod omdiskuteret, da fistlerne efter tidligere infektioner kan være forsnævrede, således at det er tvivlsomt, om sonden når bunden af fistlen (6, 8). Denne undersøgelse støtter anvendelse af methylenblåt, der er anvendt ved operation af 37 fistler, hvoraf to recidiverede.

Den højeste recidivfrekvens har de fistler, der tidligere er forsøgt eksstirperet. Det er derfor vigtigt at kende til lidelsen, således at fistlen ikke forsøges fjernet i den tro, at det er et aterom.

Konklusion

Præaurikulære fistler er en kongenit benign lidelse, der ofte er asymptomatisk, men som kan være til stor gene, såfremt fistlerne inficeres. Behandlingen er kirurgisk eksstirpation af hele fistlen, og indgrebet bør foregå i en infektionsfri periode.

Denne undersøgelse viser, at recidivraten øges, såfremt fistlerne opereres, mens de er inficeret, eller såfremt fistlerne tidligere er forsøgt eksstirperet. Det er vigtigt at kende til lidelsen, således at patienterne ved symptomer kan henvises til en speciallæge med henblik på rette behandling.

Summary

Preauricular fistula. A follow-up study.

Uge skr Læger 2002; 164: 635-8.

Introduction: Our aim was to evaluate the results of surgery on preauricular fistulas over a ten-year period and to determine the postoperative recurrence rate and the factors responsible.

Materials and methods: Forty-three patients with 51 preauricular fistulas, who had been operated on in the period, 1 August 1990 to 1 August 2000, at the Department of Otolaryngology, Aarhus University Hospital, were asked to participate in a follow-up examination. Thirty-three patients turned up for examination, four patients were interviewed over the telephone, and for the rest the data available from the medical records were used.

Results: Surgical extirpation was performed on 51 fistulas. Eight fistulas had previously been operated on. The recurrence rate of the fistula primarily operated on at our department was 5%. The recurrence rate of secondary surgery was 63%. Five fistulas were infected at the time of surgery, three recurred. Seven patients developed a postoperative abscess, six of whom had a recurrence. All the fistulas were blind-ended. In 94% of the histology tests, the fistula was lined with multilayered squamous epithelium. Sixteen patients had a family history of the condition.

Conclusion: Preauricular fistula is a benign disease that often stays asymptomatic, but can become troublesome if infected. The treatment is surgical extirpation. The recurrence rate rises if the fistulas are infected at the time at surgery or if there has been an earlier attempt of extirpation. This emphasises the importance of an extended knowledge of the disease, so that patients can be referred to an ENT specialist should symptoms occur.

Lisa Barfoed Munk Rasmussen, øre-næse-halsafdelingen H, Århus Kommunehospital, Århus Universitetshospital, DK-8000 Århus C.

Antaget den 7. august 2001.

Århus Universitetshospital, Århus Kommunehospital, øre-, næse-, halsafdeling H.

Christian Brahe Pedersen, øre-næse-halsafdelingen, Århus Kommunehospital, takkes for supervision og kritisk gennemlæsning af manuskriptet.

Litteratur