Skip to main content

Kronisk idiopatisk analt smertesyndrom

John Christiansen, Eywin Bruun, Bjørn Skjoldbye & Kikke Kirsten Hagen

2. nov. 2005
11 min.


Introduktion: Ætiologi og patogenese til kronisk, idiopatisk analt smertesyndrom er ukendt. Formålet har været at undersøge, om analfysiologiske parametre og eventuelle strukturelle abnormiteter påvist ved intraanal UL-undersøgelse kunne bidrage med information om patogenesen til syndromet; endvidere at analysere resultatet af de forskellige behandlinger, der har været forsøgt.

Materiale og metoder: 18 patienter indgik i undersøgelsen. Behandlingen omfattede 0,2% nitroglycerinsalve, UL-vejledt injektion af botulinum-toksin i det intersfinkteriske rum, smertebehandling og kolostomi.

Resultater: Analfysiologisk undersøgelse var hos alle på nær én patient inden for normalområdet. UL-undersøgelse viste abnorme fund hos 12. Defækografi viste hos en patient en mindre, distal invagination, men var normal hos de øvrige. Nitroglycerinsalve havde effekt hos en af fire patienter, hvor det blev forsøgt, butolinum-toksin-injektion hos fire af ni. To patienter blev først smertefri efter anlæggelse af kolostomi, og hos 12 af de 18 patienter blev den endelige behandling analgetika.

Diskussion: Der er ikke med de anvendte metoder afsløret fund, som bidrager til forståelsen af patogenesen til kronisk analt smertesyndrom. Behandlingen er eksperimentel, men injektion af butolinum-toksin kan forsøges ud fra den hypotese, at dystoni i det anale sphincterapparat spiller en rolle.

.

Kroniske, idiopatiske analsmerter (chronic anal pain, CAP) er et af de smertesyndromer, der tilhører gruppen »kronisk, idiopatisk perinealt smertesyndrom«, hvortil også hører proctalgia fugax og coccygodynia. Det karakteristiske ved disse smertesyndromer er, at det ikke ved klinisk undersøgelse er muligt at påvise objektive patologiske forhold. Distinktionen mellem de forskellige perineale smertesyndromer baseres således alene på patientens beskrivelse af smerten og lokalisationen af eventuel ømhed.

Patienter med CAP beskriver som regel deres smerter lokaliseret i anus, ofte med nogen udstråling til den øvre del af analkanalen. Hos de fleste er smerten ret konstant, om end intensiteten kan variere, og der beskrives ofte forværring i siddende stilling samt efter defækation, mens smertelindring i liggende stilling hyppigt forekommer (1-3). Enkelte patienter beskriver endvidere en fornemmelse af obstrueret defækation (4).

Ætiologien og patogenesen til CAP er ukendt, men det er muligt, at mere avancerede undersøgelser som transanal UL-scanning og MR hos enkelte patienter, der tidligere er klassificeret som lidende af CAP, vil afsløre patoanatomiske årsager til smerten som fx kroniske intrasfinkteriske abscesser eller fistler (5, 6).

Der findes ingen tilfredsstillende behandling af CAP, men alligevel får mange patienter foretaget analdilatation eller intern sfinkterotomi ud fra den antagelse, at smerten skyldes øget tonus i den interne analsphincter. Hensigten med denne undersøgelse er at beskrive forløbet hos 18 konsekutive patienter med CAP, som alle fik udført transanal UL-undersøgelse, anorektalfysiologisk undersøgelse samt defækografi.

Patienter og metode

I en 5-års-periode opfyldte 18 patienter, 13 kvinder og fem mænd i aldersklassen 32 til 63 år, kriterierne for at kunne klassificeres som lidende af CAP, dvs. anale smerter uden objektive fund af en sådan sværhedsgrad, at hyppig anvendelse af analgetika var nødvendig. Den mediane smertevarighed var tre år, variationsbredde to til ti år. Alle patienter beskrev smerten som konstant, men med forværring i siddende stilling. Hos 15 forværrede defækation smerten i op til flere timer, men der var kun én patient, som klagede over smertefuld afføringstrang. Før henvisningen til afdelingen havde 11 patienter fået udført analdilatation og/eller intern sfinkterotomi for CAP. På henvisningstidspunktet fandtes intet objektivt abnormt ved digital palpation, anoskopi eller rekto-sigmoideoskopi. Ingen patienter klagede over ømhed på os coccygis.

Ud over den kliniske og endoskopiske undersøgelse fik alle patienter udført transanal UL-undersøgelse (TRUS) med en transrektal UL-transducer (B&K Medical, Denmark), en fuldstændig anorektalfysiologisk undersøgelse samt defækografi. Disse undersøgelser blev udført som tidligere beskrevet (6-10).

Hos de patienter, der blev behandlet med botulinum-toksin (Botox), blev dette under fuld anæstesi injiceret under vejledning af en biplan TRUS-scanner (Fig. 1). I alt 20 enheder blev placeret intersfinkterisk i fire depoter og/eller ved underkanten af m. puborectalis. Stoffet blev injiceret i det intersfinkteriske rum, fordi dette er UL-mæssigt veldefineret, samtidig med at placering her vil tillade binding både til den interne og eksterne sphincter. Syv af de ni patienter som fik injektion af botulinum-toksin accepterede, at der blev taget en UL-vejledt biopsi af analsphincter.

Resultater

Resultatet af transanal UL-undersøgelse ses i Tabel 1. UL-vejledt biopsi af analsphincter viste fibrose i den eksterne sphincter hos tre patienter, fibrose i den interne sphincter hos to og normal glat muskel hos to. Resultatet af de anorektalfysiologiske undersøgelser ses i Tabel 2. To patienter havde et analt hviletryk, som var lavere end laboratoriets normalområde. Den ene af disse var lettere inkontinent og kunne kun retinere 50 ml viskøs væske, mens alle øvrige patienter kunne retinere 300 ml og tømme mere end 200 ml inden for tre minutter, hvilket er udtryk for normal rektal tømning. Alle øvrige målinger, herunder nerveledningshastighed i nn. pudendi, faldt inden for laboratoriets normalområde (<2,2 ms). Defækografi viste en lav rektal invagination hos én patient, mens bækkenbundsdescensus var inden for det normalområde (2-8 cm), der tidligere er beskrevet for kvinder uden symptomer (9).

De behandlingsregimina, der blev forsøgt, er vist i Tabel 3. Fem patienter fik alene smertebehandling. En af disse, en 44-årig mand, hvor smerteb ehandling ikke gav et tilfredsstillende resultat, fik anlagt kolostomi, som har medført smertefrihed, foreløbig i tre år.

Fire patienter blev behandlet med 0,2% nitroglycerinsalve transanalt. Da der kun hos én patient var en moderat, kortvarig bedring, blev denne behandling ikke yderligere forsøgt.

Injektion af butolinum-toksin medførte markant bedring hos fire af ni patienter. Hos alle fire har effekten holdt sig i observationsperioden fra 12 til 24 måneder. Hos to af disse patienter fandtes ved TRUS distinkte hypoekkoiske bånd i den eksterne sphincter, hvorfra biopsi viste fibrose. Hos to af de patienter, hvor butolinum-toksin var uden blivende effekt, blev behandlingen gentaget efter tre måneder, men nu uden effekt. Én patient havde en kortvarig effekt og samtidig et fald i analt hviletryk på 12%. Fornyet injektion gav samme fald i hviletryk, men var uden klinisk effekt, og patienten fik en kolostomi, som medførte smertefrihed, foreløbig med en observationstid på to år. Hos seks af de ni patienter, som fik denne behandling, blev der som kontrol udført anal manometri. Kun én patient havde et signifikant fald i hviletryk, men hos denne patient var behandlingen uden effekt. Hos de fire patienter, hvor behandlingen var effektiv, havde to et moderat fald (10% og 15%) i analt hviletryk, mens trykket var uforandret hos de to andre. Behandling med butolinum-toksin var således effektiv hos 22% (95% sikkerhedsgrænser: 6-47).

Diskussion

Denne undersøgelse, med hovedvægt på fysiologiske og strukturelle fund, afslørede ingen ætiologiske eller patogenetiske faktorer til CAP, og den kendsgerning, at TRUS påviste abnorme fund hos 12 af 18 patienter, er vanskelig at placere i en patogenetisk sammenhæng. I en undersøgelse af TRUS hos patienter, der tidligere havde fået foretaget analdilatation, fandt vi sphincterforandringer af samme type som i denne undersøgelse, men ingen af dem led af CAP (11). Den eneste patient i undersøgelsen, som havde en abnormt tyk intern sphincter, havde ingen effekt hverken af nitroglycerinsalve eller butolinum-toksin, selv om begge behandlinger resulterede i et fald i hviletryk på omkring 30%.

I en undersøgelse af 12 patienter med CAP (12) fandtes analt hviletryk signifikant højere end i en kontrolgruppe, og ni af disse patienter havde paradoks puborectaliskontraktion, hvilket kun fandtes hos én patient i nærværende undersøgelse.

I en undersøgelse omfattende 35 patienter med CAP (13) fandtes bækkenbundsdescensus hos 21, men da der ikke var nogen kontrolgruppe, er det vanskeligt at drage konklusioner med hensyn til dette funds kausale relation til CAP. I nærværende undersøgelse fandtes kun hos to patienter bækkenbundsdescensus, der oversteg de normalværdier, vi tidligere har publiceret (9).

I den ovenfor citerede undersøgelse, omfattende 12 patienter med CAP og forhøjet analt hviletryk, havde bio-feedback-træning effekt hos alle (12). Der foreligger imidlertid ikke andre undersøgelser, som bekræfter denne observation.

Anvendelsen af butolinum-toksin har i vor undersøgelse været baseret på den effekt, der har været beskrevet ved behandling af dystoni i andre muskler, som fx ved torticollis og strabismus. Hertil kommer, at paradoks puborectaliskontraktion, som antages at være årsag til en del tilfælde af defækationssmerter i forbindelse med rektalt tømningsbesvær, har været behandlet med held med injektion af butolinum-toksin i m. puborectalis (14). Virkningsmekanismen ved injektion af botulinum-toksin er uklar (15), men er, som det fremgår af denne undersøgelse, ikke alene relateret til en reduktion af analkanalens hviletryk.

Da ætiologi og patogenese til CAP er ukendt og kan være multifaktoriel, er det ikke sandsynligt, at den samme behandling vil have effekt hos alle patienter. Botulinum-toksin-injektion under UL-vejledning eller bio-feedback-træning bør forsøges. I de sværeste tilfælde, hvor anden behandling svigter, kan kolostomi være indiceret. Selv om denne behandling var effektiv hos to patienter i denne serie, er det ikke sikkert, at den vil være det hos alle, da det er uklart, hvilken rolle defækation spiller for CAP. Vi har ikke erfaring med bio-feedback-træning for CAP, men da øget analt hviletryk muligvis kan være en patogenetisk faktor til CAP hos nogle patienter, kan det være rimeligt at forsøg denne non-invasive behandling først.

Det må konkluderes, at CAP er en tilstand med ukendt genese, for hvilken der ikke findes nogen veldokumenteret behandling. Denne undersøgelse har vist, at der formentlig ikke er hverken ultrasonografiske, analfysiologiske eller histologiske fund, som er karakteristiske for dette smertesyndrom. Af denne grund er behandlingen overvejende eksperimentel, men som ved andre smertesyndromer, hvor muskeldystoni spiller en rolle, kan injektion af botulinum-toksin hjælpe enkelte patienter.


Antaget den 28. november 2001.

Amtssygehuset i Herlev, kirurgisk gastroenterologisk afdeling D og ultralydafdelingen.

This article is based on a study first reported in Diseases of the Colon and Rectum: Chronic idiopathic anal pain. Dis Colon Rectum 2001; 44; 661-5.


  1. Keighly MR, Williams NS. Surgery of the anus, rectum and colon. London: WB Saunders, 1993: 753-9.
  2. Christiansen J. Chronic idiopathic anal pain. Eur J Surg 1998; 164: 83-8.
  3. Swash M. Chronic perineal pain. I: Henry MM, Swash M, eds. Coloproctology and the pelvic floor. London: Butterworth, 1985: 388-92.
  4. Todd IP. Clinical evaluation of the pelvic floor. I: Henry MM, Swash M, eds. Coloproctology and the pelvic floor. London: Butterworth, 1985: 187-8.
  5. Hussain SM, Stoker J, Shouten WR, Hop WC, Laméris JS. Fistula in ano: endoanal sonography versus endoanal MR imaging in classification. Radiology 1996; 200: 475-81.
  6. Nielsen MB, Pedersen JF, Hauge C, Rasmussen OØ, Christiansen J. Endosonography of the anal sphincter: finding in healthy volunteers. Am J Roentgenol 1991; 157: 1199-202.
  7. Pedersen IK, Christiansen J. A study of the phys iological variation in anal manometry. Br J Surg 1989; 76: 69-70.
  8. Rasmussen OØ, Christiansen J. Physiology and pathophysiology of anal function. Scand J Gastroenterol Suppl 1996; 126; 169-74.
  9. Skomorowska E, Henrichsen S, Christiansen J, Hegedüs V. Videodefaecography combined with measurement of the anorectal angle and of perineal descent. Acta Radiol 1987; 28: 559-62.
  10. Alstrup N, Rønholt C, Fu C, Rasmussen O, Sørensen M, Christiansen J. Viscous fluid expulsion in the evaluation of the constipated patient. Dis Colon Rectum 1997; 40: 580-4.
  11. Nielsen MB, Rasmussen OØ, Pedersen JF, Christiansen J. Risk of sphincter damage and anal incontinence after anal dilatation for fissure-in-ano: an endosonographic study. Dis Colon Rectum 1993; 36: 677-80.
  12. Grimaud JC, Bouvier M, Naudy B, Guien C, Salducci J. Manometric and radiologic investigations and biofeedback treatment of chronic idiopathic anal pain. Dis Colon Rectum 1991; 34: 690-5.
  13. Neill ME, Swash M. Chronic perianal pain: an unsolved problem. J R Soc Med 1982; 75: 96-101.
  14. Hallan RI, Williams NS, Melling J, Waldron DJ, Womack NR, Morrison JF. Treatment of anismus in intractable constipation with botulinum A toxin. Lancet 1988; 2: 714-7.
  15. Lund JN, Scholefield JH. Aetiology and treatment of anal fissure. Br J Surg 1996; 83: 1335-44.




Summary

Summary Chronic idiopathic anal pain. Ugeskr L&aelig;ger 2002; 164: 2402-5. Introduction: The study was undertaken to analyse whether intra-anal ultrasound examination, anorectal physiological evaluation, and histopathological examination of patients suffering from chronic idiopathic anal pain presented any common features and to analyse the results of various treatments. Material and methods: Eighteen patients who met the criteria for chronic idiopathic anal pain were studied. Treatment included 0.2% glyceryl nitrate ointment, ultrasound guided injection of botulinum toxin in the intrasphincteric space, analgesics, and colostomy. Results: Anal physiological examinations were normal in all but one patient. Intra-anal ultrasonography demonstrated abnormalities in 12 patients. Defecography showed in one patient a small distal invagination but was otherwise normal. Glyceryl nitrate ointment had an effect in one of four patients, and botulinum toxin in four of nine. Two patients needed a colostomy for definitive pain relief, and in 12 of the 18 patients the final treatment was analgesics. Discussion: The methods used in this study did not contribute to the understanding of the pathogenesis of chronic anal pain. The treatment is experimental, but injection of botulinum toxin may be tried on the hypothesis that dystonia in the anal sphincter may play a pathogenetic role.

Referencer

  1. Keighly MR, Williams NS. Surgery of the anus, rectum and colon. London: WB Saunders, 1993: 753-9.
  2. Christiansen J. Chronic idiopathic anal pain. Eur J Surg 1998; 164: 83-8.
  3. Swash M. Chronic perineal pain. I: Henry MM, Swash M, eds. Coloproctology and the pelvic floor. London: Butterworth, 1985: 388-92.
  4. Todd IP. Clinical evaluation of the pelvic floor. I: Henry MM, Swash M, eds. Coloproctology and the pelvic floor. London: Butterworth, 1985: 187-8.
  5. Hussain SM, Stoker J, Shouten WR, Hop WC, Laméris JS. Fistula in ano: endoanal sonography versus endoanal MR imaging in classification. Radiology 1996; 200: 475-81.
  6. Nielsen MB, Pedersen JF, Hauge C, Rasmussen OØ, Christiansen J. Endosonography of the anal sphincter: finding in healthy volunteers. Am J Roentgenol 1991; 157: 1199-202.
  7. Pedersen IK, Christiansen J. A study of the physiological variation in anal manometry. Br J Surg 1989; 76: 69-70.
  8. Rasmussen OØ, Christiansen J. Physiology and pathophysiology of anal function. Scand J Gastroenterol Suppl 1996; 126; 169-74.
  9. Skomorowska E, Henrichsen S, Christiansen J, Hegedüs V. Videodefaecography combined with measurement of the anorectal angle and of perineal descent. Acta Radiol 1987; 28: 559-62.
  10. Alstrup N, Rønholt C, Fu C, Rasmussen O, Sørensen M, Christiansen J. Viscous fluid expulsion in the evaluation of the constipated patient. Dis Colon Rectum 1997; 40: 580-4.
  11. Nielsen MB, Rasmussen OØ, Pedersen JF, Christiansen J. Risk of sphincter damage and anal incontinence after anal dilatation for fissure-in-ano: an endosonographic study. Dis Colon Rectum 1993; 36: 677-80.
  12. Grimaud JC, Bouvier M, Naudy B, Guien C, Salducci J. Manometric and radiologic investigations and biofeedback treatment of chronic idiopathic anal pain. Dis Colon Rectum 1991; 34: 690-5.
  13. Neill ME, Swash M. Chronic perianal pain: an unsolved problem. J R Soc Med 1982; 75: 96-101.
  14. Hallan RI, Williams NS, Melling J, Waldron DJ, Womack NR, Morrison JF. Treatment of anismus in intractable constipation with botulinum A toxin. Lancet 1988; 2: 714-7.
  15. Lund JN, Scholefield JH. Aetiology and treatment of anal fissure. Br J Surg 1996; 83: 1335-44.